Case Report: Mucosal Leishmaniasis Presenting with Nasal Septum Perforation after Almost Thirty Years

Abstract

La leishmaniasis de las mucosas (ML) se asocia con la destrucción progresiva de tejido y la formación de granulomas, a menudo después de un período de latencia considerable desde una infección cutánea inicial. Presentamos un caso de epistaxis recurrente de 3 años de duración y obstrucción nasofaríngea en una mujer con leishmaniasis cutánea tratada casi 30 años antes y sin más exposición a Leishmania. La tomografía computarizada reveló perforación del tabique nasal y la histopatología demostró inflamación crónica. La microscopía fue negativa para amastigotes, pero las pruebas moleculares de la biopsia de la mucosa nasal detectaron Leishmania (Viannia) braziliensis. La paciente se sometió a 28 días de tratamiento con estibogluconato de sodio intravenoso y sus síntomas mejoraron significativamente. Dieciséis meses después del tratamiento, continúa teniendo epistaxis episódica y carga parasitaria detectable en su lesión nasal. Aunque se sabe que la ML tarda años o décadas en desarrollarse, hay pocos casos reportados en la literatura de un período de latencia tan largo. Este informe destaca la importancia de considerar la ML en el diagnóstico diferencial de la epistaxis crónica en países donde la leishmaniasis es endémica o en inmigrantes de estos países, incluso cuando la presentación ocurre décadas después de salir de una región endémica.

Mucosal leishmaniasis (ML) is associated with progressive tissue destruction and granuloma formation, often after a considerable period of latency from an initial cutaneous infection. We report a case of recurrent epistaxis of 3 years duration and nasopharyngeal obstruction in a woman with treated cutaneous leishmaniasis nearly 30 years before and with no further exposure to Leishmania. Computed tomography revealed nasal septal perforation and histopathology demonstrated chronic inflammation. Microscopy was negative for amastigotes, but molecular testing of nasal mucosa biopsy detected Leishmania (Viannia) braziliensis. The patient underwent 28 days of treatment with IV sodium stibogluconate and her symptoms improved significantly. Sixteen months after treatment, she continues to have episodic epistaxis and detectable parasite load in her nasal lesion. Although ML is known to take years to decades to develop, there are few reported cases in the literature of such a long latency period. This report highlights the importance of considering ML in the differential diagnosis of chronic epistaxis in countries where leishmaniasis is endemic or in immigrants from these countries, even when presentation occurs decades after leaving an endemic region.